@phdthesis{Nentwich2020,
  author    = {Nentwich, Julia Anna},
  title     = {Pilot- und Modellprojekt: Studie zur Erfassung der k{\"o}rperlichen Aktivit{\"a}t und Lebensqualit{\"a}t bei Jugendlichen zwischen 13 und 18 Jahren mit chronisch nichtbakterieller Osteomyelitis (CNO)},
  doi       = {10.25972/OPUS-20575},
  url       = {http://nbn-resolving.de/urn:nbn:de:bvb:20-opus-205758},
  school      = {Universit{\"a}t W{\"u}rzburg},
  year      = {2020},
  abstract  = {Bei der chronischen nicht-bakteriellen Osteomyelitis (CNO) handelt es sich um eine autoinflammatorische Erkrankung der Knochen bislang unbekannnter {\"A}tiologie. Die Patienten leiden unter anderem durch lokale Entz{\"u}ndungen an Knochenschmerzen und hieraus resuliterender funktioneller Einschr{\"a}nkung. Das Ziel dieser Studie war es, die k{\"o}rperliche Aktivit{\"a}t, Fitness und HRQoL von Jugendlichen mit best{\"a}tigter CNO-Diagnose im Vergleich zu gesunden Kontrollen zu untersuchen. Daf{\"u}r wurden 15 Patienten mit CNO und 15 alters- und gesschlechts-gematchte gesunde Jugendliche zwischen 13 und 18 Jahren in die Studie eingeschlossen. Sie f{\"u}llten hierf{\"u}r Frageb{\"o}gen bez{\"u}glich ihrer Lebensqualit{\"a}t aus, leisteten auf einem Fahrradergometer einen Ausdauertest zur Messung der aeroben Fitness und trugen f{\"u}r sieben Tage zuhause einen Bewegungssensor (Accelerometer), um die k{\"o}rperliche Aktivit{\"a}t im Alltag zu messen. Zum Untersuchungszeitpunkt waren ein Drittel der Patienten in kompletter Remission, ein weiteres Drittel nur in klinischer und ein Patient nur in radiologischer Remission. Fast die H{\"a}lfte (47\%) erhielt zu diesem Zeitpunkt keine medikament{\"o}se Therapie mehr. In den objektiven Untersuchungsmethoden (Spiroergometrie und Accelerometrie) konnten keine relevanten Einschr{\"a}nkungen in der k{\"o}rperlichen Fitness und dem durchschnittlichen Aktivit{\"a}tsniveau festgestellt werden. Dennoch nahmen die CNO-Patienten deutlich weniger am Sportunterricht teil und in den Frageb{\"o}gen erzielten sie deutlich schlechtere Werte, die auf eine reduzierte Lebensqualit{\"a}t schließen lassen. Vor allem klagten sie deutlich h{\"a}ufiger {\"u}ber Schmerz und gaben deutlich mehr Sorgen an. Obwohl also bei den meisten Jugendlichen ein sehr positiver Krankheitsverlauf festzustellen war, der keinerlei Unterschiede in den objektiven Messmethoden zu den gesunden Jugendlichen mehr zeigte, enth{\"u}llten die Frageb{\"o}gen deutliche Defizite. Zur besseren Messung der HRQoL und der Validierung der Frageb{\"o}gen f{\"u}r CNO im Vergleich zu objektiven Untersuchungsmethoden werden weitere Studien ben{\"o}tigt.},
  subject      = {chronisch nicht-bakterielle Osteomyelitis},
  language  = {de}
}
@article{HedrichHofmannPabliketal.2013,
  author    = {Hedrich, Christian M. and Hofmann, Sigrun R. and Pablik, Jessica and Morbach, Henner and Girschick, Hermann J.},
  title     = {Autoinflammatory bone disorders with special focus on chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO)},
  series = {Pediatric Rheumatology},
  volume    = {11},
  journal   = {Pediatric Rheumatology},
  number    = {47},
  issn      = {1546-0096},
  doi       = {10.1186/1546-0096-11-47},
  url       = {http://nbn-resolving.de/urn:nbn:de:bvb:20-opus-125694},
  year      = {2013},
  abstract  = {Sterile bone inflammation is the hallmark of autoinflammatory bone disorders, including chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) with its most severe form chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). Autoinflammatory osteopathies are the result of a dysregulated innate immune system, resulting in immune cell infiltration of the bone and subsequent osteoclast differentiation and activation. Interestingly, autoinflammatory bone disorders are associated with inflammation of the skin and/or the intestine. In several monogenic autoinflammatory bone disorders mutations in disease-causing genes have been reported. However, regardless of recent developments, the molecular pathogenesis of CNO/CRMO remains unclear. Here, we discuss the clinical presentation and molecular pathophysiology of human autoinflammatory osteopathies and animal models with special focus on CNO/CRMO. Treatment options in monogenic autoinflammatory bone disorders and CRMO will be illustrated.},
  language  = {en}
}
@article{HedrichHofmannPabliketal.2013,
  author    = {Hedrich, Christian M. and Hofmann, Sigrun R. and Pablik, Jessica and Morbach, Henner and Girschick, Hermann J.},
  title     = {Autoinflammatory bone disorders with special focus on chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO)},
  series = {Pediatric Rheumatology},
  volume    = {11},
  journal   = {Pediatric Rheumatology},
  number    = {47},
  doi       = {10.1186/1546-0096-11-47},
  url       = {http://nbn-resolving.de/urn:nbn:de:bvb:20-opus-132456},
  year      = {2013},
  abstract  = {Sterile bone inflammation is the hallmark of autoinflammatory bone disorders, including chronic nonbacterial osteomyelitis (CNO) with its most severe form chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). Autoinflammatory osteopathies are the result of a dysregulated innate immune system, resulting in immune cell infiltration of the bone and subsequent osteoclast differentiation and activation. Interestingly, autoinflammatory bone disorders are associated with inflammation of the skin and/or the intestine. In several monogenic autoinflammatory bone disorders mutations in disease-causing genes have been reported. However, regardless of recent developments, the molecular pathogenesis of CNO/CRMO remains unclear. Here, we discuss the clinical presentation and molecular pathophysiology of human autoinflammatory osteopathies and animal models with special focus on CNO/CRMO. Treatment options in monogenic autoinflammatory bone disorders and CRMO will be illustrated.},
  language  = {en}
}