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In der vorliegenden Arbeit wurden vorsprachliche, kognitive und motorische Fähigkeiten von Säuglingen mit isolierter Sagittalnahtsynostose im Alter von 5 bis 7 Monaten mit einer gleichaltrigen Kontrollgruppe verglichen.
Die Sagittalnahtsynostose ist eine spezielle Form der Kraniosynostose, unter der man allgemein eine vorzeitige Verknöcherung von Schädelnähten versteht, die zur Entstehung pathologischer Kopfformen führt.
Die isolierte Sagittalnahtsynostose ist mit 190 Erkrankten pro eine Million Lebendgeburten die häufigste Variante der Kraniosynostose (Lajeunie et al., 1996). In verschiedenen Studien der letzten 15 Jahre wurden erhöhte Risiken für Beeinträchtigungen in den Bereichen Sprache, Kognition und Motorik bei Patienten mit isolierter Kraniosynostose beschrieben (Boltshauser et al., 2003; Chieffo et al., 2010; Da Costa et al., 2012; Kapp-Simon et al., 2007; Knight et al., 2014; Korpilahti et al., 2012; Magge et al., 2002; Mendonca et al., 2009; Shipster et al., 2003; Starr et al., 2007; Virtanen et al., 1999). Hier wurde untersucht, ob bereits präoperativ anhand vorsprachlicher Leistungen korrespondierende Auffälligkeiten bei Säuglingen mit Sagittalnahtsynostose nachweisbar sind.
Die Untersuchung der Probanden fand im Rahmen eines interdisziplinären Forschungsprojekts an der Universitätsklinik Würzburg unter dem Titel „Dreidimensionale stereophotogrammetrische Diagnostik des Schädels und Evaluierung der Therapie bei Kindern mit kraniofazialen Fehlbildungen unter Berücksichtigung der psychomotorischen Entwicklung“ statt. Im Rahmen dieser klinischen Pilotstudie werden die Kopfmaße der Säuglingsschädel mithilfe eines non-invasiven 3D-Scans erfasst und anschließend digital ausgewertet.
Für die Untersuchungen der vorsprachlichen Entwicklung wurden akustische Eigenschaften spontan geäußerter Komfortvokalisationen der Probanden analysiert. Dies geschah am Zentrum für vorsprachliche Entwicklung und Entwicklungsstörungen (ZVES) an der Poliklinik für Kieferorthopädie. Hierbei wurden unterschiedliche Grundfrequenzparameter sowie Laut- und Pausenlängen von Babbellauten untersucht.
Die Analyse der Säuglingsvokalisationen dient der Identifizierung potentieller neurophysiologischer Störungen. Soweit dem Verfasser der vorliegenden Dissertation bekannt, ist dies die erste Anwendung dieses Analyseverfahrens bei Säuglingen mit isolierter Sagittalnahtsynostose.
Insgesamt wurden ca. 2000 Vokalisationen von 14 Säuglingen mit isolierter Sagittalnahtsynostose sowie von 14 Kontrollkindern im Signalanalyselabor des ZVES mithilfe spezifischer Analyseprogramme ausgewertet. Dabei wurden ausschließlich Komfortvokalisationen ausgewählt; Weinen und vegetative Laute wurden ausgeschlossen.
Bei den Ergebnissen der Lautanalysen zeigten sich keine signifikanten Unterschiede zwischen den beiden Untersuchungsgruppen. Hinweise auf neurophysiologische Defizite der Säuglinge mit Sagittalnahtsynostose im Alter von 6 Monaten konnten aufgrund der Ergebnisse der Vorsprachlichen Diagnostik in der vorliegenden Untersuchung nicht gefunden werden. Es wurde lediglich eine größere Variabilität in der PG gefunden. Das könnte darauf hinweisen, dass einzelne Kinder ein Risiko für eine nachfolgende Entwicklungsverzögerung aufzeigen. Diese Annahme sollte durch Nachuntersuchung verifiziert bzw. widerlegt werden.
Neben der Sprachentwicklung wurden die Probanden auch bezüglich ihrer kognitiven und motorischen Leistungsfähigkeit getestet hier ausgewertet. Hierfür wurde die deutsche Fassung des Entwicklungstests Bayley Scales of Infant Development II verwendet.
Die Auswertung der kognitiven und motorischen Tests bestätigte die Ergebnisse der Lautanalysen. Es lagen keine signifikanten Unterschiede zwischen den beiden Probandengruppen vor. Die motorischen und kognitiven Fähigkeiten können im Mittel bei beiden Gruppen als gleichwertig angesehen werden. Es wurden zusätzlich Korrelationsanalysen durchgeführt, um einen möglichen Zusammenhang zwischen kognitiven, motorischen und zephalometrischen Parameter und den Lautparametern zu erkennen. Es lagen keine signifikanten Zusammenhänge zwischen den Parametern vor.
Die vorliegende Arbeit hat aufgrund der geringen Stichprobenzahl und angesichts des Pioniercharakters begrenzte Aussagekraft. Sie liefert aber eine geeignete Grundlage für weiterführende Studien an einem größeren Probandenkollektiv.
In der vorliegenden Arbeit wurden akustische Eigenschaften von Komfortvokalisationen von Säuglingen im Alter von fünf bis sieben Monaten mit und ohne einseitigem lagebedingtem Plagiocephalus untersucht. Alle hier untersuchten Probanden wurden aus dem Projekt „Dreidimensionale stereophotogrammetrische Diagnostik des Schädels und Evaluierung der Therapie bei Kindern mit kraniofazialen Fehlbildungen“ am Uniklinikum Würzburg rekrutiert.
Die lagebedingte einseitige Abflachung des Hinterkopfes aufgrund von externen Kräften ist die am häufigsten auftretende Kopfasymmetrie im Säuglingsalter. In der Literatur wird vereinzelt ein erhöhtes Risiko für Entwicklungsstörungen bzw. Besonderheiten in der neuromotorischen-physiologischen Entwicklung betroffener Säuglinge beschrieben. Dennoch bleibt unklar ob und wenn ja in welchem Maße ein lagebedingter Plagiocephalus mit einer Entwicklungsverzögerung verbunden bzw. Ursache dieser ist.
Ziel dieser Arbeit war es, akustische Eigenschaften spontan geäußerter Komfortvokalisationen vergleichend quantitativ zu untersuchen und zu charakterisieren und somit Rückschlüsse auf mögliche neuro-motorische Entwicklungsstörungen zu schließen. Der Ursprung zu diesem Untersuchungsansatz findet sich in der klassischen Schreiforschung. Die hier untersuchten Lauteigenschaften reflektieren die „Quelle“ der Lautproduktion am Larynx. Sie reflektieren also unmittelbar die neurophysiologischen Mechanismen, die der Lautproduktion zugrunde liegen.
Es wurden 1941 Vokalisationen von 18 konsekutiv rekrutierten Säuglingen mit Lagerungsplagiocephalus (Alter: 183,6 ± 19) und von 17 Kontrollkindern (Alter: 189,7 ± 12,7) nach Vorverarbeitung der Rohdaten hinsichtlich der spektralen, melodischen und rhythmischen Eigenschaften analysiert.
Es zeigten sich keine inhaltlich relevanten signifikanten Gruppenunterschiede in den akustischen Eigenschaften der Komfortvokalisationen. Die Werte der „Plagio“- und Kontrollgruppe verhielten sich eher wie ein Gesamtkollektiv. Es konnten keine Hinweise auf neurophysiologische Dysfunktionen der der Phonation zugrunde liegenden Mechanismen gefunden werden.
Die sprachlichen Fähigkeiten der Kinder im Vorschulbereich sind eine wichtige Voraussetzung für den späteren Erfolg in der Schule. Während die Sprachfähigkeiten der monolingualen Kinder bis zum Einschulungsalter in der Regel altersgemäß entwickelt sind, können sich bei bilingual aufwachsenden Kindern Probleme unterschiedlicher Ausprägung abzeichnen. Im Rahmen einer empirischen Studie werden die Sprachfähigkeiten von jeweils 8 monolingual deutsch und bilingual russisch-deutsch aufwachsenden Kindern im Alter von 4 bis 6 Jahren untersucht. Die Arbeit befasst sich mit der Frage nach dem Sprachentwicklungsstand der bilingualen gegenüber dem der monolingualen Kinder und mit der Frage nach dem gegenseitigen Verhältnis der beiden Sprachen der bilingualen Kinder. Im Vordergrund stehen dabei die Sprachkompetenzen der Kinder im morphosyntaktischen Bereich und im Bereich der statischen Lokalisierung. Die Analyse der anhand von Elizitierungsmethoden erhobenen Sprachdaten hinsichtlich der Wortstellung, der Formen und Stellung des Verbs, der Subjekt-Verb-Kongruenz, der Verbindung von Sätzen und der irregulären Verben zeigt, dass sich die mono- und bilingualen Kinder auf einem vergleichbaren Niveau befinden. Dieses Ergebnis bestätigt die zusätzlich durchgeführte Wortschatzanalyse. In Bezug auf die Lokalisierung zeigen sich sowohl Gemeinsamkeiten als auch Unterschiede. Hervorzuheben ist, dass die Relation AN den bilingualen Kindern erhebliche Probleme bereitete. Insgesamt liegt die Substitutionsrate der Präpositionen bei ihnen wesentlich höher als bei den monolingualen Kindern. Der Vergleich der Sprachentwicklung im Russisch und im Deutsch der bilingualen Kinder hat deutliche Differenzen in der Beherrschung der beiden Sprachen ergeben. Sie reichen von relativ ausgewogener Zweisprachigkeit über leichte bis starke Dominanz des Deutschen bis zu nahezu passiver Beherrschung der Muttersprache. Dabei zeigte sich, dass eine klare Trennung der Sprachen die bilinguale Sprachentwicklung positiv beeinflusst. Fehlt eine solche klare Trennung, kommt es zu Defiziten in der Erstsprachentwicklung, die sich zudem in Sprachmischungen und Transferelementen aus der Zweitsprache in die Erstsprache manifestieren.
Die vorliegende Arbeit liefert einen Beitrag zum Thema laryngeale Konstriktionen, welche in der Fachliteratur als Vorläufer des silbischen Sprechvermögens interpretiert und gehäuft bei hörbeeinträchtigten Säuglingen vorkommend angenommen werden. In der Fachliteratur sind bisher keine systematischen Untersuchungen oder Vergleiche der Auftrittshäufigkeiten und Ausprägungsformen laryngealer Konstriktionsphänomene zwischen normalhörenden und hörbeeinträchtigten Säuglingen publiziert. Dabei könnten Unterschiede in den Ausprägungsformen und Auftrittshäufigkeiten laryngealer Konstriktionen zwischen normalhörenden und hörbeeinträchtigten Säuglingen frühzeitig zusätzliche Hinweise für eine mögliche Hörstörung liefern. Daneben könnte auch die Analyse temporaler Eigenschaften laryngealer Konstriktionsphänomene zum besseren Verständnis laryngealer Konstriktionen im Rahmen des Phonationsregelnetzwerkes beitragen.
Die Arbeit erfolgte im Rahmen einer Kohortenstudie, die den Vergleich des Lautrepertoires bzw. artikulatorischer Eigenschaften von Komfortvokalisationen (Nicht Schreilaute) zwischen normalhörenden und hörbeeinträchtigten Säuglingen zum Ziel hatte. Im Detail lag der Fokus der vorliegenden Arbeit darin, dem kaum untersuchten Phänomen der laryngealen Konstriktionen erstmalig systematisch nachzugehen und den möglichen Einfluss einer hochgradig sensorineuralen Hörschädigung auf die Auftrittshäufigkeiten und Ausprägungsformen laryngealer Konstriktionen explorativ zu untersuchen. Zu diesem Zweck wurden in der vorliegenden Arbeit quantitative und qualitative Eigenschaften laryngealer Konstriktionsphänomene in Komfortvokalisationen von normalhörenden (Gruppe NH) und hochgradig hörbeeinträchtigten Säuglingen (Gruppe HI) durch auditive und spektrographische Analysen untersucht. Exemplarisch sollten an einer Teilmenge auch die temporalen Eigenschaften laryngealer Konstriktionsphänomene erstmalig untersucht werden.
Die Ergebnisse der vorliegenden Arbeit zeigten, dass die reine Auftrittshäufigkeit laryngealer Konstriktionen zu keiner Differenzierung zwischen den hier untersuchten Probandengruppen beitrug. Auch die qualitativen Eigenschaften laryngealer Konstriktionen wurden von beiden Probandengruppen gleichermaßen spielerisch und damit sehr variabel genutzt und folgten keinem erkennbaren intentionalen Verhalten. Das eindrucksvollste Ergebnis der vorliegenden Arbeit zeigte sich in der Analyse der temporalen Eigenschaften laryngealer Konstriktionen, die durch die Hörbeeinträchtigung maßgeblich beeinflusst werden. Für die zeitliche Organisation der Lautproduktion ist hier offensichtlich nicht allein die kinästhetische Rückkopplung entscheidend, sondern alle an der Regelung beteiligten Rückkoppelungsmechanismen, inklusive der auditiven Rückkopplung.
Eine unerkannte oder unbehandelte Hörstörung im Säuglings- und Kindesalter kann weitreichende Konsequenzen mit negativer Auswirkung auf die Sprachentwicklung und das soziale Verhalten haben. Zusätzlich zu den bereits etablierten Diagnose- und Therapiemaßnahmen von Hörstörungen wird daran geforscht, zu entscheiden, ob die Untersuchung und Förderung der vorsprachlichen Vokalisationen bei hörgeschädigten Säuglingen als ergänzende Methode, insbesondere bei der individualisierten Betreuung, eingesetzt werden könnte. Aufgrund der noch mangelnden Kenntnisse über die Auswirkungen einer Hörschädigung auf die Sprachentwicklung von Säuglingen in den vorkanonischen Phasen, sollte in der vorliegenden Arbeit erstmalig die Frage beantwortet werden, ob Unterschiede in den rhythmischen Eigenschaften von Komfortvokalisationen zwischen Säuglingen mit einer hochgradigen Hörschädigung und gesunden Säuglingen bestehen.
Die Arbeit ist als Teilprojekt einer übergeordneten Kohortenstudie aus einer Kooperation zwischen der HNO-Klinik der Universität Würzburg und dem ZVES (Zentrum für vorsprachliche Entwicklung und Entwicklungsstörungen) entstanden. Im Rahmen der Stufe 2 des Neugeborenenhörscreenings erfolgten Lautaufnahmen von Komfortvokalisationen.
Die Kontrollgruppe der vorliegenden Arbeit besteht aus 16 hörgesunden Säuglingen und die Patientengruppe aus 8 hochgradig sensorineural hörgeschädigten Säuglingen (Schallempfindungsstörung nach WHO-Grad 3) im Alter zwischen 65 und 145 Tagen. Zur temporalen Analyse wurden die Vokalisations- und Pausenlänge, zur rhythmischen Analyse die Inter-Onset-Intervalle und der normierte paarweise Variabilitätsindex (nPVI) berechnet.
Es konnten zahlreiche signifikante Unterschiede zwischen der Kontroll- und Patientengruppe gefunden werden: Bis zu einem Alter von 121 Tagen sind die Komfortvokalisationen der hörgesunden Säuglinge länger als die der Hörgeschädigten. Die Zwischenpausenlängen bzw. Inter-Onset-Intervalle der Kontrollgruppe übertreffen bis zu einem Zeitpunkt von 98 bzw. 103 Tagen die der Patientengruppe, während sich dieses Verhältnis ab einem Alter von 99 bzw. 104 Tagen umkehrt. Der mittlere nPVI der Kontrollgruppe ist kleiner als der nPVI der Patientgruppe.
Aufgrund der hier angeführten Ergebnisse ist zu vermuten, dass die Sprachentwicklung bereits in den Phasen vor dem Auftreten des kanonischen Babbelns auf ein funktionierendes Hörsystem angewiesen ist. Die hörgesunden Säuglinge entwickeln bereits zu einem sehr frühen Zeitpunkt die Fähigkeit zur zeitlichen Feinabstimmung von Vokalisationen und Pausen auf den Sprechrhythmus einer Bezugsperson. Es wird postuliert, dass eine fehlende auditive Rückkopplung zu einer Entwicklungsverzögerung führt, die bereits im Alter von 2 bis 5 Monaten bei der Auswertung temporaler und rhythmischer Parameter messbar ist.
In der vorliegenden Arbeit wurden vorsprachliche Fähigkeiten von Kindern mit isolierten Sagittalnahtsynostosen zu einem prä- und postoperativen Zeitpunkt untersucht. Diese wurden präoperativ mit Säuglingen mit lagerungsbedingtem Plagiocephalus und einer gleichaltrigen Kontrollgruppe verglichen.
Die Untersuchungen erfolgten im Rahmen des interdisziplinären Forschungsprojektes „Dreidimensionale stereophotogrammetrische Diagnostik des Schädels und Evaluierung der Therapie bei Kindern mit kraniofazialen Fehlbildungen“ des CFCW des Universitätsklinikums Würzburg.
Grundlage zur Annahme von Entwicklungsdefiziten waren vorausgehende Studien, die postulierten, dass kraniofaziale Fehlbildungen zu neurophysiologischen Entwicklungsstörungen und somit Einschränkungen in Motorik, Kognition und Sprache führen können (Boltshauser et al. 2003, Chieffo et al. 2010, Korpilahti et al. 2012, Shipster et al. 2003, Virtanen et al. 1999). Vorangegangene projektinterne Untersuchungen konnten bisher jedoch keine signifikanten Unterschiede von Säuglingen mit Lagerungsplagiocephalus bzw. isolierten Sagittalnahtsynostosen bezüglich der vorsprachlichen Leistungen zu unauffälligen Kontrollkindern nachweisen. Die vorliegende Arbeit bestätigt diese Ergebnisse.
Zur vorsprachlichen Entwicklung von Kindern mit isolierten Sagittalnahtsynostosen im prä- / postoperativen Vergleich gab es bisher keine Untersuchung. Daher wurden in der vorliegenden Arbeit akustische Eigenschaften von Komfortvokalisationen dieser Probanden analysiert. Sowohl artikulatorische Fähigkeiten, als auch grundfrequenzbasierte und temporale Stimmleistungen dienten in den Untersuchungen als Messgrößen.
Im Signalanalyselabor des Zentrums für vorsprachliche Entwicklung und Entwicklungsstörungen (ZVES) konnten insgesamt 2836 Vokalisationen von 39 Kindern (13 Kinder pro Gruppe) ausgewertet werden. Die Laute der Kinder mit isolierter Sagittalnahtsynostose wurden zu einem prä- und postoperativen Zeitpunkt analysiert. Die ausgewählten Messgrößen wurden mittels standardisierter Verfahren der Vorsprachlichen Diagnostik und mit Hilfe am ZVES implementierter Computersoftware (CSL, PRAAT, CDAP) ausgewertet.
Die Ergebnisse der Babbelanalyse zeigten keine signifikanten Unterschiede zwischen den Gruppen. Allerdings fanden sich signifikante prä-/ postoperative-Unterschiede in der SMO-Gruppe:
Die postoperativen Lautlängen segmentierter Vokalisationen der SMO-Probanden waren länger als die präoperativen und zeigten einen deutlich kleineren Pausenindex.
Zudem unterschieden sich die prä- und postoperativen Werte der SMO-Gruppe bezüglich der mittleren Grundfrequenz signifikant voneinander: Postoperativ waren deutlich geringere mittlere Grundfrequenzen feststellbar. Die Unterschiede zwischen den prä- und postoperativen Daten werden als entwicklungsbedingte Effekte interpretiert, solange keine Vergleiche zu Kindern mit Sagittalnahtsynostosen ohne operative Therapie vorliegen.
Die vorliegende Studie liefert Argumente für notwendige weiterführende Untersuchungen unter Einbeziehung von Kindern mit isolierten Sagittalnahtsynostosen ohne operative Therapie. Erst danach lassen sich Entwicklungseffekte von potenziellen Entwicklungsstörungen unterscheiden. Zusätzlich sind dazu auch Langzeitstudien erforderlich, die die Sprachkompetenz der Kinder im Alter von zwei bis fünf Jahren erfassen.